Total alopecia and vascular malformation: a random association or a prognostic factor?

Cover Page

Cite item

Abstract

Background. Alopecia areata (AA) is a chronic recurrent autoimmune disease that leads to a deterioration in the quality of life. And capillary malformation (CM) occurs in 1/3 of AA patients.

Aim. To identify the connection of one of the forms of AA with CM in the occipital region.

Materials and methods. 18 patients with total alopecia (TA), 5 men and 13 women were under observation. The age ranged from 26 to 58 years, the duration of the disease ranged from 1 to 29 years. To determine the relationship between CM and TA, the odds ratio was used with the corresponding 95% confidence intervals.

Results. The study showed the occurrence of CM in patients with TA in 94.4%. The correlation of CM and TA turned out to be statistically significant in comparison with the control group.

Conclusion. The results indicate that there is a reliable relationship between CM and TA, which allows us to conclude that CM is associated with severe forms of alopecia. In addition, CM can be a valuable marker and prognostic factor indicating the development of more severe forms and course of AA.

Full Text

Введение

Гнездная алопеция (ГА) – это хроническое рецидивирующее аутоиммунное заболевание, опосредованное Т-клетками, характеризующееся потерей волос без формирования рубцов, поражающее детей и взрослых всех возрастов, рас и полов. Частота в популяции достигает 1:1000. В развитии заболевания имеют значение также генетические факторы и экзогенные триггеры. Это доказывается нередкой связью ГА с атопическим дерматитом, аллергическим ринитом, астмой, витилиго, тиреоидитом Хасимото [1, 2].

Доказательством аутоиммунной природы заболевания является демонстрация на животных моделях роли интерлейкинов (ИЛ)-2, 15, 12, 23, которые инициируют CD8+ Т-клетки для атаки волосяных фолликулов. Также в этом процессе участвуют тучные и NK-клетки [3].

ГА нарушает психологическое здоровье, что выражается в ухудшении самооценки, учащении частоты тревожных и депрессивных расстройств, возникновении проблем со взаимоотношениями в социуме, ухудшении качества жизни [4, 5].

Клинические проявления ГА разнообразны: от небольших, округлых, размером от миллиметров до десятков сантиметров очагов до полной потери волос на волосистой части головы (ВЧГ), туловище. Также в патологический процесс могут вовлекаться брови (суперцилиарная форма), ресницы (цилиарная форма), область бороды (тип барбэ) [6].

К одной из типичных клинических форм ГА относится тотальная алопеция (ТА), которая проявляется полной потерей волос в области свода черепа. Замечено, что более ранний возраст на момент первого эпизода заболевания соответствует повышенному риску развития ТА в течение жизни [7].

Капиллярная мальформация – КМ (синонимы: окципитальная гемангиома, затылочный пламенеющий невус, гигантский голубой невус) является пороком развития сосудов, возникает у 25–40% новорожденных, относится к аутосомно-доминантному типу наследования и локализуется преимущественно в области затылка или задней поверхности шеи. Представляет собой бледно-розовые пятна неправильной формы, размеры которых варьируют от миллиметров до десятков сантиметров [8].

Цель исследования – выявление связи ТА и КМ в затылочной области.

Материалы и методы

Под нашим наблюдением находились 18 больных ТА: мужчин – 5 (27,8%), женщин – 13 (72,2%). Возраст колебался от 26 до 58 лет (средний возраст 35,3±8,32 года), длительность заболевания составляла от 1 до 29 лет (в среднем 16,13±9,39 года). Контрольную группу составили 90 пациентов со сходным распределением по полу и возрасту, обратившихся к дерматовенерологу по иным причинам, чем выпадение волос.

Сравнение групп по полу и возрасту осуществлялось по критериям Стьюдента. Для определения связи между КМ и ТА использовали отношение шансов с соответствующими 95% доверительными интервалами. Результаты считали статистически достоверными при p<0,05.

Клиническое наблюдение №1

Больная П., 1990 г.р. (31 год), обратилась с диагнозом ТА.

Анамнез заболевания. В возрасте 7 лет появился небольшой очаг облысения, тогда же был поставлен диагноз ГА. До 2010 г. наблюдалось волнообразное течение – периодически появляющиеся очаги облысения чередовались с периодами отрастания волос. С 2010 по 2016 г. отмечалась полная ремиссия. С 2016 г. вновь появились очаги облысения, и к 2017 г. произошло полное выпадение волос на ВЧГ, лице и теле, т.е. развилась универсальная алопеция, которая длилась с 2017 по март 2019 г. (более 2 лет). Затем появились волосы на теле, брови и ресницы, кроме ВЧГ.

В анамнезе с 1998 г. – атопический дерматит, в настоящее время – ремиссия, с этого же года – аутоиммунный тиреоидит.

Получала лечение: внутриочаговые инъекции Дипроспана по 1 мл 1 раз 2 нед, метилпреднизолон по 8 мг/сут. Клинического эффекта от лечения не достигнуто.

На коже затылочной области и шеи имеется КМ (рис. 1).

 

Рис. 1. КМ в оксипитальной области у пациентки П.

 

Клиническое наблюдение №2

Пациентка С., 1993 г.р. (28 лет), обратилась с диагнозом ТА.

Анамнез заболевания. Жалобы на выпадение волос с 7-летнего возраста. Заболевание началось с маленького очага, далее процесс прогрессировал до 2004 г. С 2004 до декабря 2010 г. наблюдалось полное восстановление волосяного покрова. С декабря 2010 г. вновь стали появляться и затем самостоятельно зарастать очаги облысения. С июня 2018 г. началось активное выпадение волос, и к январю 2019 г. ГА стала тотальной.

Получала лечение: Дипроспан внутримышечно и внутриочагово по 1 мл, УФБ-терапию 3 раза в неделю в течение 1 мес, местно раствор 2% миноксидила. Клинического эффекта от лечения не достигнуто.

На коже затылочной области и задней поверхности шеи четко визуализируются очаги КМ (рис. 2).

 

Рис. 2. КМ в оксипитальной области у пациентки С.

 

Результаты и обсуждение

У 17 из 18 больных имелись высыпания в области затылка в виде пятен бледно-розового цвета, с неровными очертаниями, часто напоминающими «языки пламени», размерами от 0,5 до 10 см. При надавливании пятна исчезали. Таким образом, у 17 (94,4%) пациентов диагностирована капиллярная гемангиома. В контрольной группе КМ встречалась у 9 (10%) человек. Различие между группами было статистически достоверным (отношение шансов – 2,01, 95% доверительный интервал 1,39–2,71; р=0,011).

Хотя КМ и ГА как самостоятельные заболевания известны давно, взаимосвязь между ними впервые описана в 1988 г., и продемонстрировано наличие КМ у 31,2% больных ГА, а в контрольной группе – у 4,5%. Авторы обратили внимание, что среди больных ТА и универсальной алопецией (УА) распространенность КМ была гораздо выше (58,5%), чем в среднем по группе [9]. В дальнейшем обнаружили достоверно сильную связь между тяжелыми формами алопеции и наличием КМ: 95,8% – при УА, 86,7% – при ТА против 8,3% – при легких формах ГА и 15,6% – в популяции новорожденных [10].

Позднее определено более частое выявление КМ у пациентов с ГА (17,6%), чем в контрольной группе (9,3%). Авторы отметили корреляцию более тяжелого течения ГА и наличия КМ (р<0,001) [11].

Наше исследование показало высокую встречаемость КМ у пациентов с ТА – 94,4%. Корреляция КМ и ТА оказалась статистически достоверной в сравнении с контрольной группой. Учитывая тяжелый характер алопеции у всех больных (тотальная форма), а также другие факторы, показывающие тяжесть заболевания, – раннее начало в детском или подростковом возрасте, длительность течения (в среднем 16 лет), неэффективность стандартного лечения, можно сделать заключение об ассоциации КМ именно с тяжелыми формами алопеции.

Заключение

Результаты нашего наблюдения свидетельствуют о наличии достоверной связи КМ и ТА. КМ может быть ценным маркером и прогностическим фактором, который указывает на развитие более тяжелых форм и течения ГА.

Раскрытие интересов. Авторы декларируют отсутствие явных и потенциальных конфликтов интересов, связанных с публикацией настоящей статьи.

Disclosure of interest. The authors declare that they have no competing interests.

Вклад авторов. Авторы декларируют соответствие своего авторства международным критериям ICMJE. Все авторы в равной степени участвовали в подготовке публикации: разработка концепции статьи, получение и анализ фактических данных, написание и редактирование текста статьи, проверка и утверждение текста статьи.

Authors’ contribution. The authors declare the compliance of their authorship according to the international ICMJE criteria. All authors made a substantial contribution to the conception of the work, acquisition, analysis, interpretation of data for the work, drafting and revising the work, final approval of the version to be published and agree to be accountable for all aspects of the work.

Источник финансирования. Авторы декларируют отсутствие внешнего финансирования для проведения исследования и публикации статьи.

Funding source. The authors declare that there is no external funding for the exploration and analysis work.

Информированное согласие на публикацию. Пациент подписал форму добровольного информированного согласия на публикацию медицинской информации.

Consent for publication. Written consent was obtained from the patient for publication of relevant medical information and all of accompanying images within the manuscript.

×

About the authors

Igor Yu. Golousenko

Yevdokimov Moscow State University of Medicine and Dentistry

Author for correspondence.
Email: igor_golousenko5@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-1222-0356

D. Sci. (Med.)

Russian Federation, Moscow

Anton M. Solovyov

Yevdokimov Moscow State University of Medicine and Dentistry

Email: doctorsolovyov@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-3113-8929

Cand. Sci. (Med.)

Russian Federation, Moscow

Fedor A. Solovev

Yevdokimov Moscow State University of Medicine and Dentistry

Email: igor_golousenko5@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-2551-437X

Student

Russian Federation, Moscow

References

  1. Hordinsky MK. Overview of alopecia areata. J Investig Dermatol Symp Proc. 2013;16(1):S13-5.
  2. Gilhar A, Etzioni A, Paus R. Alopecia areata. N Engl J Med. 2012;366(16):1515-25.
  3. Bertolini M, Zilio F, Rossi A, et al. Abnormal interactions between perifollicular mast cells and CD8+ T-cells may contribute to the pathogenesis of alopecia areata. PLoS One. 2014;9(5):e94260.
  4. Sellami R, Masmoudi J, Ouali U, et al. The relationship between alopecia areata and alexithymia, anxiety and depression: a case-control study. Indian J Dermatol. 2014;59(4):421.
  5. Rencz F, Gulacsi L, Pentek M, et al. Alopecia areata and health-related quality of life: a systematic review and meta-analysis. Br J Dermatol. 2016;175(3):561-71.
  6. Kassira S, Korta DZ, Chapman LW, et al. Review of treatment for alopecia totalis and alopecia universalis. Int J Dermatol. 2017;56(8):801-10.
  7. Villasante Fricke AC, Miteva M. Epidemiology and burden of alopecia areata: a systematic review. Clin Cosmet Investig Dermatol. 2015;8:397-403.
  8. Richter GT, Friedman AB. Hemangiomas and vascular malformations: current theory and management. Int J Pediatr. 2012;2012:645-78.
  9. Hatzis J, Kostakis P, Tosca A, et al. Nuchal nevus flammeus as a skin marker of prognosis in alopecia areata. Dermatologica. 1988;177(3):149-51.
  10. Camacho F, Navas J. Nuchal nevus flammeus in alopecia areata. Dermatology. 1992;184:158.
  11. Akhyani M, Farnaghi F, Seirafi H, et al. The association between nuchal nevus flammeus and alopecia areata: a case-control study. Dermatology. 2005;211(4):334-7.

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. Fig. 1

Download (243KB)
2. Fig. 2

Download (209KB)

Copyright (c) 2022 Consilium Medicum

Creative Commons License
This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International License.

СМИ зарегистрировано Федеральной службой по надзору в сфере связи, информационных технологий и массовых коммуникаций (Роскомнадзор).
Регистрационный номер и дата принятия решения о регистрации СМИ: серия ПИ № ФС77-63969 от 18.12.2015. 
СМИ зарегистрировано Федеральной службой по надзору в сфере связи, информационных технологий и массовых коммуникаций (Роскомнадзор).
Регистрационный номер и дата принятия решения о регистрации СМИ: серия
ЭЛ № ФС 77 - 69134 от  24.03.2017.

This website uses cookies

You consent to our cookies if you continue to use our website.

About Cookies